疣状瓶霉致皮肤暗色丝孢霉病1例

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患者女,38岁。右面部丘疹、红斑、脱屑20年。皮疹初发时为数个红色小丘疹,痒,自用火针挑破,皮疹渐扩大,外用多种药物无效。曾反复短期口糖皮质激素治疗不能有效控制。10年前在外院按孢子丝菌病口服特比萘芬250mg/d治疗半年,皮损改善但未痊愈,改为口服伊曲康唑400mg/d,2-3个月后疗效明显,停药十余天后皮疹复发,之后反复不规律口服伊曲康唑。来诊前连续口服伊曲康唑400mg/d治疗9个月。查体见右面部大片淡红斑,表面干燥、脱屑,有裂隙和萎缩性瘢痕,部分边缘轻度隆起呈堤状。组织病理PAS染色阳性,见粗大的褐色分隔菌丝和假菌丝样结构。直接镜检发现大量淡棕色分支分隔菌丝:25℃和35℃培养均形成黑绿色绒毛状菌落,镜下见具领状结构的瓶形产孢细胞和花朵样排列的小分生孢子,40℃不生长。鉴定为疣状瓶霉(rDNA种特异性序列鉴定正在进行中),诊断为疣状瓶霉所致皮肤暗色丝孢霉病。该病罕见,免疫低下人群易感,国外报道的病例多有免疫受损的背景,国内病例则无,CARD9基因突变可能与之有关。病情往往迁延不愈,治疗效果差,需长期服药,但难以彻底清除病原菌。该病例现仍服伊曲康唑400mg/d,随访中。
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