Lennox-Gastaut综合征动物模型的实验研究

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第一部分幼年大鼠在发生癫痫持续状态后的脑电图及症状学表现目的建立Lennox-Gastaut综合征(Lennox-Gastaut,LGS)的动物模型,探讨癫痫持续状态(status epilepticus,SE)对幼年大鼠大脑的影响及其脑电图和症状学表现是否符合LGS的特点。方法使用幼年雄性Wistar大鼠40只,随机分为LGS组(n=25)与对照组(n=15),LGS组幼鼠腹腔注射氯化锂-匹鲁卡品诱发幼鼠SE,对照组幼鼠用等量生理盐水代替匹鲁卡品。1周后,所有幼鼠进行颅内电极植入,进行长程视频脑电监测,观察分析幼鼠脑电图背景活动、癫痫放电、癫痫发作及其相应症状学改变情况。结果注射匹鲁卡品后共22只LGS组幼鼠成功诱发SE并存活,对照组幼鼠(n=15)表现正常。长程视频脑电监测期间,对照组幼鼠脑电背景活动正常,未见痫样发作;LGS组幼鼠发作间期棘波、棘慢波、慢波活动增多,睡眠期可见弥漫性慢棘-慢波活动,共监测到4种癫痫发作类型:(1)不典型失神发作(n=22),发作期脑电图可见广泛性1.5-2.5Hz慢棘-慢波发放,波幅渐高,频率渐慢,持续时间为数十秒至数分钟不等。同期幼鼠的症状学表现为与慢-棘慢波出现相一致的动作迟缓、停滞;(2)强直发作(n=22),发作期脑电图可见广泛性10-20Hz棘波节律发放,持续60-80秒,同期幼鼠症状学表现为睁眼、茫然四顾,继而颈项及肢体僵硬;(3)强直-阵挛发作(n=5),发作期脑电图可见广泛性波幅低减,逐渐演变为棘波连续发放,波幅渐高、频率渐慢,渐变为1-1.5Hz慢波或尖形慢波发放,持续45-60秒,同期幼鼠症状学表现为动作停滞,睁眼、茫然四顾,后出现站立,躯体轴性僵硬,阵挛伴跌倒等症状;(4)可疑痉挛发作(n=1),发作期脑电图可见成簇出现的独立尖波活动,同期幼鼠症状学表现为躯体短暂抽搐一次。结论幼鼠在发生SE后存在多种类型的癫痫发作,符合LGS的临床表现及脑电图特征。第二部分幼年大鼠在发生癫痫持续状态后的认知功能、组织学及免疫组织化学改变目的观察幼年大鼠在发生癫痫持续状态(SE)后的认知功能,组织学及免疫组织化学变化方法使用幼年雄性Wistar大鼠30只,随机分为LGS组(n=15)与对照组(n=15),LGS组幼鼠腹腔注射氯化锂-匹鲁卡品诱发幼鼠SE,对照组幼鼠用等量生理盐水代替匹鲁卡品。诱发SE 3周后,所有幼鼠进行Morris水迷宫认知功能测试,观察记录幼鼠在水迷宫中寻找隐藏平台的潜伏期、游泳距离及失败次数。水迷宫测试结束后,制作幼鼠脑组织切片,进行组织学(尼氏染色)及免疫组织化学(TUNEL染色)检查。结果LGS组幼鼠(n=15)成功诱发SE并存活。对照组幼鼠(n=15)表现正常。在水迷宫测试中,LGS组幼鼠的潜伏期及游泳距离明显长于对照组幼鼠(P<0.05),LGS组幼鼠探索失败次数较对照组明显增多(P<0.05)。LGS组与对照组幼鼠海马DG区神经元均结构完整,排列整齐,细胞数无明显差异(P>0.05),均少见TUNEL阳性细胞,细胞数无明显差异(P>0.05)。在海马CA1区,LGS组幼鼠海马神经元胞体破裂,排列紊乱,细胞数明显少于对照组幼鼠(P<0.05),LGS组幼鼠TUNEL阳性细胞数明显多于对照组幼鼠(P<0.05)。结论幼鼠在发生SE后存在认知功能障碍并伴有海马神经元损伤,其认知功能障碍符合Lennox-Gastaut综合征临床特点。第三部分Lennox-Gastaut综合征脑网络机制的理论推演及假说提出目的提出Lennox-Gastaut综合征的脑网络病理机制假说。方法通过脑网络相关研究,推演LGS的发病基础、发病机制及外科治疗靶点。结果儿童期脑网络特点是LGS的发病基础,LGS的发病机制与癫痫放电影响了正常脑网络的功能,使脑网络稳定性受损有关,而恢复脑网络稳定性是治疗LGS的关键所在。结论LGS是一种脑网络疾病,其发生、发展和转归都与脑网络功能密不可分。
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