ATRA对肌萎缩侧索硬化Tg(SOD1*G93A)1Gur小鼠保护作用的研究

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目的:肌萎缩侧索硬化(ALS)是一种逐渐进展、严重致死的神经变性性疾病,目前尚无有效的治疗方法。近来有研究报道调控视黄酸信号(Retinoic acid signaling)对ALS的病程进展具有保护作用,但至今尚未获得确切的研究数据来确定该假说。为此,我们研究全反式视黄酸(ATRA)对ALS动物模型SOD1*G93A转基因小鼠脊髓神经元死亡的可能影响及其机制。方法:将12只Tg(SOD1*G93A)1Gur小鼠(Tg)和12只野生型(WT)小鼠分为4组:ATRA+橄榄油处理Tg组、橄榄油处理Tg对照组、ATRA+橄榄油处理WT组、橄榄油处理WT对照组。ATRA干预组小鼠每天给予体重为3mg/kg的ATRA橄榄油混悬液,对照组小鼠给予等体积橄榄油,同样时间灌胃,每周连续给药5天,给药时间为第85~118天。分别在不同实验时间点观察或评价小鼠体重、挂线试验(Hanging wire test)和ALSTDI评分,随后于第118天分离脊髓进行Western Blot和免疫荧光分析。结果:1.ATRA干预后野生型和SOD1 G93A小鼠体重均未见明显变化。2.ATRA组SOD1 G93A小鼠于85日龄开始用药,ATRA组SOD1 G93A小鼠ALSTDI评分到达2分的时间比对照组推迟了2天(ATRA干预组:97+2.45天;对照组:95+3.32天;p>0.05);ATRA组SOD1 G93A小鼠ALSTDI评分到达3分的时间推迟了7天(ATRA干预组:113+3.32天;对照组:106+3.87天;p>0.05),但以上均无统计学差异。3.挂线试验显示ATRA干预组SOD1 G93A小鼠在115天(ATRA干预组:57+5秒;对照组:45+3秒;p<0.05)与118天(ATRA干预组:31+6秒;对照组:22+3秒;p<0.05)的挂线试验成绩显著优于对照组。4.免疫印迹分析示SOD1 G93A小鼠腰髓中RARα、ALDH1A2、UBE3A、NNT、TRX、NGF表达显著减少,SOD1、FUS和TDP43表达显著增加。ATRA干预后RARα、ALDH1A2、UBE3A、NNT、TRX、NGF表达均较SOD1 G93A对照组小鼠增加,而SOD1和TDP43表达则降低。5.免疫荧光分析示SOD1 G93A小鼠脊髓中NeuN及NGFR表达减少,而GFAP表达增多;ATRA干预后NeuN、NGFR表达均较SOD1 G93A对照组小鼠增多,而GFAP表达减少。结论:在我们的研究中,我们的数据明确了ATRA对ALS病程进展的保护作用,其可能是实现通过调节视黄酸信号转导通路的异常改变(RARα、ALDH1A2)、上调泛素-蛋白酶体信号(UBE3A)、促进ALS相关致病蛋白(SOD和TDP43)的降解、激活氧化应激反应(NNT和TRX)和神经生长因子(NGF和NGFR)的表达,从而延缓ALS转基因小鼠脊髓中神经元死亡。综上所述,这些结果显示了ATRA对ALS疾病的预防和/或保护作用。
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