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目的：报道1例发生于颅内右顶叶的间叶性软骨肉瘤,并结合文献探讨其临床及组织病理学特点。方法：对1例发生于右顶叶的间叶性软骨肉瘤进行常规病理及免疫组化观察。结果：成年男性患者,左侧肢体乏力伴下肢间断性抽搐半年,头颅MRI示右顶叶占位。镜下可见肿瘤组织主要由弥漫性大小基本一致的小圆形瘤细胞及散在分布的小岛屿状的软骨细胞灶构成,核分裂像较少。免疫组化染色软骨区表达S-100（＋＋）,不表达CK（-）、EMA（-）、NF（-）、GFAP（-）、NSE（-）、CD34（-）。结论：原发于颅内的间叶性软骨肉瘤极为罕见