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目的：探讨伴性索分化的低度恶性子宫内膜间质肉瘤的临床病理特征、生物学行为及预后。方法：对1例伴性索分化的低度恶性子宫内膜间质肉瘤的临床、病理和免疫学表型进行观察、分析及文献复习。结果：结合组织学特点及免疫组化结果,诊断为伴性索分化的低度恶性子宫内膜间质肉瘤。结论：伴性索分化的低度恶性子宫内膜间质肉瘤是一种极其少见的现象。其诊断依赖于组织病理学、免疫组化,并须结合其临床资料。